Gangguan Jiwa adalah penyimpangan dari keadaan ideal dari suatu kesehatan mental yang merupakan indikasi adanya gangguan jiwa. Tujuan dilakukan untuk mengetahui tingkat pengetahuan keluarga dengan kepatuhan minum obat pasien gangguan gangguan jiwa di wilayah kerja Puskesmas Telaga Biru. Desain penelitian ini menggunakan metode kuantitatif dengan pendekatan cross sectional dengan jumlah sampel 54 orang menggunakan teknik sampling secara total sampling. Hasil penelitian ada hubungan tingkat pengetahuan keluarga dengan kepatuhan minum obat pasien skizofrenia di Puskesmas Telaga Biru dengan hasil yang memiliki tingkat pengetahuan keluarga baik dengan kepatuhan minum obat pasien gangguan jiwa kategori patuh sebanyak 26 (86.7%) responden, tidak patuh sebanyak 4 (13.3%) responden. Dan tingkat pengetahuan keluarga kurang baik dengan kepatuhan minum obat pasien gangguan jiwa kategori patuh sebanyak 5 (23,8%) responden, dan responden pengetahuan kurang baik kategori tidak patuh sebanyak 16 (76,2%) responden. Hasil uji statistic diperoleh nilai p=0,000 dengan dengan α<0,05. Kesimpulan bahwa semakin baik pengetahuan keluarga maka semakin patuh pula pasien dalam meminum obat karena pengetahuan yang dimiliki keluarga masih terbatas. Sehingga, Hasil penelitian ini dapat dipergunakan sebagai bahan masukan bagi institusi kesehatan mengenai hubungan tingkat pengetahuan keluarga dengan kepatuhan minum obat pada pasien jiwa.